epilepsiaEpilepsy and paroxysmal conditionsЭпилепсия и пароксизмальные состояния2077-83332311-4088IRBIS LLC10.17749/2077-8333.2017.9.3.064-072epilepsia-358Research ArticleCLINICAL CASESКЛИНИЧЕСКИЕ СЛУЧАИEPILEPSY WITH GELASTIC SEIZURES AND HYPOTHALAMIC HAMARTOMA: A RARE CLINICAL CASEЭПИЛЕПСИЯ С ГЕЛАСТИЧЕСКИМИ ПРИСТУПАМИ И ГАМАРТОМА ГИПОТАЛАМУСА (ОПИСАНИЕ РЕДКОГО КЛИНИЧЕСКОГО НАБЛЮДЕНИЯ)МихайловВ. А.MikhailovV. A.

д. м.н., заместитель директора по инновационному научному развитию, главный научный сотрудник, научный руководитель отделения реабилитации больных с психосоматическими расстройствами, Национальный медицинский исследовательский центр психиатрии и неврологии им. В. М. Бехтерева. Адрес: ул. Бехтерева, 3, Санкт-Петербург, Россия, 192019

MD, Deputy Director in charge of innovative research & development, Chief researcher and scientific Head at the Department for rehabilitation of patients with psychosomatic disorders, the St. Petersburg V. M. Bekhterev Psychoneurological Research Institute. Address: ul. Bekhtereva, 3, Saint Petersburg, Russia, 192019

vladmikh@yandex.ruДружининА. К.DruzhininA. K.

научный сотрудник отделения реабилитации больных с психосоматическими расстройствами, Национальный медицинский исследовательский центр психиатрии и неврологии им. В. М. Бехтерева. Адрес: ул. Бехтерева, 3, Санкт-Петербург, Россия, 192019

Researcher at the Department for rehabilitation of patients with psychosomatic disorders, the St. Petersburg V. M. Bekhterev Psychoneurological Research Institute. Address: ul. Bekhtereva, 3, Saint Petersburg, Russia, 192019

ankod63@mail.ruШоваН. И.ShovaN. A.

клинический ординатор отделения реабилитации больных с психосоматическими расстройствами, Национальный медицинский исследовательский центр психиатрии и неврологии им. В. М. Бехтерева. Адрес: ул. Бехтерева, 3, Санкт-Петербург, Россия, 192019

Medical resident at the Department for rehabilitation of patients with psychosomatic disorders, the St. Petersburg V. M. Bekhterev Psychoneurological Research Institute. Address: ul. Bekhtereva, 3, Saint Petersburg, Russia, 192019

skins_cassi@mail.ruКорсаковаЕ. А.KorsakovaE. A.

к. б.н., старший научный сотрудник отдела функциональных исследований, Национальный медицинский исследовательский центр психиатрии и неврологии им. В. М. Бехтерева. Адрес: ул. Бехтерева, 3, Санкт-Петербург, Россия, 192019

PhD, Senior researcher, the Department of functional tests, the St. Petersburg V. M. Bekhterev Psychoneurological Research Institute. Address: ul. Bekhtereva, 3, Saint Petersburg, Russia, 192019

eakors@yandex.ruФГБУ «Санкт-Петербургский научно-исследовательский психоневрологический институт им. В. М. Бехтерева» Минздрава РоссииРоссияSt. Petersburg V. M. Bekhterev Psychoneurological Research InstituteRussian Federation201709112017936472Copyright © Mikhailov V.A., Druzhinin A.K., Shova N.A., Korsakova E.A., 20172017Михайлов В.А., Дружинин А.К., Шова Н.И., Корсакова Е.А.Mikhailov V.A., Druzhinin A.K., Shova N.A., Korsakova E.A.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.epilepsia.su/jour/article/view/358

Among the various types of epileptic syndromes, gelastic seizures are considered the rarest one. The condition is characterized by forced laughter and the finding of hypothalamic hamartoma. Gelastic seizures may be associated with temporal or frontal foci of epilepsy, tumors, tuberous sclerosis, hemangiomas, and infectious lesions, including hypothalamic hamartoma. The tissue of a hypothalamic hamartoma is, by its nature, an epileptogenic zone. In the presence of a hypothalamic hamartoma, the expression of neuropeptides is often disturbed, which can contribute to the development of a seizure attack. Episodes of forced laughter in patients with hypothalamic hamartomas can be combined with various vegetative manifestations, motoric and mental symptoms. The report presents a clinical case of gelastic seizures in an adult male with hypothalamic hamartoma; the report includes the stepwise diagnosis and the treatment with transcranial magnetic stimulation (TMS). After a course of restorative therapy, control of epileptic seizures has been improved.

Среди различных типов эпилептических синдромов наиболее редкими являются геластические приcтупы, характеризующиеся насильственным смехом, в сочетании с наличием гамартомы гипоталамуса. Геластические приступы могут быть связаны с височными и лобными фокальными очагами эпилепсии, опухолями, туберозным склерозом, гемангиомами, очагами инфекционного поражения, в том числе с гамартомой гипоталамуса. Ткань гамартомы гипоталамуса по своей природе является эпилептогенной зоной. В результате наличия гамартомы гипоталамуса нарушается гормональная экспрессия нейропептидов, которые могут способствовать развитию судорожного приступа. Приступы насильственного смеха при гамартоме гипоталамуса могут сочетаться с различными вегетативными проявлениями, моторными и психическими симптомами. Представлено собственное наблюдение геластических приступов у взрослого мужчины с гамартомой гипоталамуса, этапы диагностики и лечения, в том числе с использованием транскраниальной магнитной стимуляции (ТМС). После проведенного курса восстановительной терапии удалось достигнуть положительной динамики в контроле над эпилептическими приступами.

Эпилепсиягеластические приступыгамартома гипоталамусатранскраниальная магнитная стимуляциявидео- ЭЭГEpilepsygelastic seizureshypothalamic hamartomatranscranial magnetic stimulationvideo EEGReferencesTrousseau A. Clinique Mеdicale de Dieu de Paris. 4th ed. Paris 1873.Trousseau A. Clinique Medicale de Dieu de Paris. 4th ed. Paris 1873.List C. F., Dowman C. E., Bagchi B. K., Bebin J. Posterior hypothalamic hamartomas and gangliogliomas causing precocious puberty. Neurology. 1958; 8 (3): 164-74.List C. F., Dowman C. E., Bagchi B. K., Bebin J. Posterior hypothalamic hamartomas and gangliogliomas causing precocious puberty. Neurology. 1958; 8 (3): 164-74.Gascon G. G., Lombroso C. T. Epileptic (gelastic) laughter. Epilepsia. 1971; 12 (1): 63-76.Gascon G. G., Lombroso C. T. Epileptic (gelastic) laughter. Epilepsia. 1971; 12 (1): 63-76.Brandberg G., Eeg-Olofsson O. Gelastic seizures. ILAE website. Date of submission: 2001 April 19.Brandberg G., Eeg-Olofsson O. Gelastic seizures. ILAE website. Date of submission: 2001 April 19.Карлов В. А., Андреева О. В. Эпилептические припадки смеха и индуцируемые смехом Журнал неврологии и психиатрии им. С. С. Корсакова. 2006; 106 (6): 62-69.Karlov V. A., Andreeva O. V. Zhurnal nevrologii i psikhiatrii im. S. S. Korsakova (in Russian). 2006; 106 (6): 62-69.Усачева Е. Л., Мухин К. Ю., Притыко А. Г. и др. Геластические припадки: этиология, семиология, терапевтические перспективы. Журнал неврологии и психиатрии им. С. С. Корсакова. 2003; 103 (1): 10-16.Usacheva E. L., Mukhin K. Yu., Prityko A. G. et al. Zhurnal nevrologii i psikhiatrii im. S. S. Korsakova (in Russian). 2003; 103 (1): 10-16.Миронов М. Б., Иванова И. В., Мухин К. Ю. Геластические приступы. Эпилепсия и пароксизмальные состояния. 2014; 6 (3): 20-29.Mironov M. B., Ivanova I. V., Mukhin K. Yu. Epilepsiya i paroksizmal’nye sostoyaniya / Epilepsy and paroxysmal conditions (in Russian). 2014; 6 (3): 20-29.Kuzniecky R., Guthrie B., Mountz J., Bebin M., Faught E., Gilliam F., Liu H. G. Intrinsic epileptogenesis of hypothalamic hamartomas in gelastic epilepsy. Annals of Neurology. 1997; 42: 60-67.Kuzniecky R., Guthrie B., Mountz J., Bebin M., Faught E., Gilliam F., Liu H. G. Intrinsic epileptogenesis of hypothalamic hamartomas in gelastic epilepsy. Annals of Neurology. 1997; 42: 60-67.Beggs J., Nakada S., Fenoglio K., Wu J., Coons S., Kerrigan J. F. Hypothalamic hamartomas associated with epilepsy: ultrastructural features. Journal of Neuropathology & Experimental Neurology. 2008; 67: 657-668.Beggs J., Nakada S., Fenoglio K., Wu J., Coons S., Kerrigan J. F. Hypothalamic hamartomas associated with epilepsy: ultrastructural features. Journal of Neuropathology & Experimental Neurology. 2008; 67: 657-668.Богданова Л. Б., Ростовцев М. В., Богданов Н. А., Богданова Е. А. К вопросу о диагностике гамартомы гипоталамуса. Радиология – практика. 2008; 1: 48-49.Bogdanova L. B., Rostovtsev M. V., Bogdanov N. A., Bogdanova E. A. Radiologiya – praktika (in Russian). 2008; 1: 48-49.Susheela S. P., Revannasiddaiah S., Mallarajapatna G. J., Basavalingaiah A. Robotic-arm stereotactic radiosurgery as a definitive treatment for gelastic epilepsy associated with hypothalamic hamartoma. BMJ Case Reports. 2013; 9.Susheela S. P., Revannasiddaiah S., Mallarajapatna G. J., Basavalingaiah A. Robotic-arm stereotactic radiosurgery as a definitive treatment for gelastic epilepsy associated with hypothalamic hamartoma. BMJ Case Reports. 2013; 9.WHO Classification of Tumours of the Central Nervous System. Eds.: Louis D. N., Ohgaki H., Wiestler O. D., Cavenee W. K. Lyon. 2007.WHO Classification of Tumours of the Central Nervous System. Eds.: Louis D. N., Ohgaki H., Wiestler O. D., Cavenee W. K. Lyon. 2007.Foit N. A., van Velthoven, Schulz R., Blümcke I., Urbach H., Woermann F. G., Bien C. G. Lesional cerebellar epilepsy: a review of the evidence. Journal of Neurology. January 2017; 64 (1): 1-10.Foit N. A., van Velthoven, Schulz R., Blümcke I., Urbach H., Woermann F. G., Bien C. G. Lesional cerebellar epilepsy: a review of the evidence. Journal of Neurology. January 2017; 64 (1): 1-10.Wild B., Rodden F. A., Grodd W., Ruch W. Neural correlates of laughter and humour. Brain. 2003; 126: 2121-2138.Wild B., Rodden F. A., Grodd W., Ruch W. Neural correlates of laughter and humour. Brain. 2003; 126: 2121-2138.Arita K., Ikawa F., Kurisu K., Sumida M., Harada K., Uozumi T., Monden S., Yoshida J., Nishi Y. The relationship between magnetic resonance imaging findings and clinical manifestations of hypothalamic hamartoma. Journal of Neurosurgery. August 1999; 91 (2): 212-220.Arita K., Ikawa F., Kurisu K., Sumida M., Harada K., Uozumi T., Monden S., Yoshida J., Nishi Y. The relationship between magnetic resonance imaging findings and clinical manifestations of hypothalamic hamartoma. Journal of Neurosurgery. August 1999; 91 (2): 212-220.Freeman J. L., Harvey A. S., Rosenfeld J. V., Wrennall J. A., Bailey C. A., Berkovic S. F. Generalized epilepsy in hypothalamic hamartoma: evolution and postoperative resolution. Neurology. 2003; 60: 762-767.Freeman J. L., Harvey A. S., Rosenfeld J. V., Wrennall J. A., Bailey C. A., Berkovic S. F. Generalized epilepsy in hypothalamic hamartoma: evolution and postoperative resolution. Neurology. 2003; 60: 762-767.Castro L. H., Ferreira L. K., Teles L. R., Jorge C. L., Arantes P. R., Ono C. R., Adda C. C., Valerio R. F. Epilepsy syndromes associated with hypothalamic hamartoma. Seizure. 2007; 16: 50-58.Castro L. H., Ferreira L. K., Teles L. R., Jorge C. L., Arantes P. R., Ono C. R., Adda C. C., Valerio R. F. Epilepsy syndromes associated with hypothalamic hamartoma. Seizure. 2007; 16: 50-58.Parvizi J., Le S., Foster B., Bourgeois B., Riviello J. J., Prenger E., Saper C., Kerrigan J. F. Gelastic epilepsy and hypothalamic hamartomas: neuroanatomical analysis of brain lesions in 100 patients. Brain. 2011; 134: 2960-2968.Parvizi J., Le S., Foster B., Bourgeois B., Riviello J. J., Prenger E., Saper C., Kerrigan J. F. Gelastic epilepsy and hypothalamic hamartomas: neuroanatomical analysis of brain lesions in 100 patients. Brain. 2011; 134: 2960-2968.Bajorek J. G., Lee R. J., Lomax P. Neuropeptides: a role as endogenous mediators or modulators of epileptic phenomena. Annals of Neurology. 1984; 16: 31-38.Bajorek J. G., Lee R. J., Lomax P. Neuropeptides: a role as endogenous mediators or modulators of epileptic phenomena. Annals of Neurology. 1984; 16: 31-38.Munari C., Kahane P., Francione S., Hoffman D., Tassi L., Cusmai R., Vigevano F., Pasquier B., Betti O. O. Role of the hypothalamic hamartoma in the genesis of gelastic fits (a video- stereo-EEG study). Electroencephalography and Clinical Neurophysiology. 1995; 95: 154-160.Munari C., Kahane P., Francione S., Hoffman D., Tassi L., Cusmai R., Vigevano F., Pasquier B., Betti O. O. Role of the hypothalamic hamartoma in the genesis of gelastic fits (a video-stereo-EEG study). Electroencephalography and Clinical Neurophysiology. 1995; 95: 154-160.Palmini A., Chandler C., Andermann F., Costa Da Costa J., Paglioli-Neto E., Polkey C., Rosenblatt B., Montes J., Martinez J. V., Farmer J. P., Sinclair B., Aronyk K., Paglioli E., Coutinho L., Raupp S., Portuguez M. Resection of the lesion in patients with hypothalamic hamartoma and catastrophic epilepsy. Neurology. 2002; 58: 1338-1347.Palmini A., Chandler C., Andermann F., Costa Da Costa J., Paglioli-Neto E., Polkey C., Rosenblatt B., Montes J., Martinez J. V., Farmer J. P., Sinclair B., Aronyk K., Paglioli E., Coutinho L., Raupp S., Portuguez M. Resection of the lesion in patients with hypothalamic hamartoma and catastrophic epilepsy. Neurology. 2002; 58: 1338-1347.Mittal S., Mittal M., Montes J. L. Hypothalamic hamartomas. Part 1. Clinical, neuroimaging, and neurophysiological characteristics. Neurosurgical Focus – Journal of Neurosurgery. 2013; 34(6): E6.Mittal S., Mittal M., Montes J. L. Hypothalamic hamartomas. Part 1. Clinical, neuroimaging, and neurophysiological characteristics. Neurosurgical Focus – Journal of Neurosurgery. 2013; 34 (6): E6.Chen R., Spencer D. C., Weston J., Nolan S. J. Transcranial magnetic stimulation for the treatment of epilepsy. Cochrane Library. 11.08.2016.Chen R., Spencer D. C., Weston J., Nolan S. J. Transcranial magnetic stimulation for the treatment of epilepsy. Cochrane Library. 11.08.2016.Дружинин А. К., Горелик А. Л., Нарышкин А. Г., Михайлов В. А., Шова Н. И. Нейрореабилитация непсихотических психических расстройств у больных эпилепсией с применением методов транскраниальной микрополяризации и магнитной стимуляции. Вестник клинической нейрофизиологии. 2016; S: 110-111.Druzhinin A. K., Gorelik A. L., Naryshkin A. G., Mikhailov V. A., Shova N. I. Vestnik klinicheskoi neirofiziologii (in Russian). 2016; S: 110-111.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.