epilepsiaEpilepsy and paroxysmal conditionsЭпилепсия и пароксизмальные состояния2077-83332311-4088IRBIS LLC10.17749/2077-8333/epi.par.con.2022.122epilepsia-846Research ArticleCLINICAL CASESКЛИНИЧЕСКИЕ СЛУЧАИClinical case of a patient with focal cortical dysplasia IIa adjacent to the speech center: diagnostic and therapeutic algorithmsКлинический случай пациентки с фокальной корковой дисплазией IIa, прилежащей к речевому центру: диагностический и лечебный алгоритмыhttps://orcid.org/0000-0003-4403-8783МужикинаН. В.MuzhikinaN. V.

Мужикина Надежда Викторовна – к.м.н., заведующая Центром эпилептологии и видео-ЭЭГ-мониторинга

WoS ResearcherID: CAH-2597-2022; РИНЦ SPIN-код: 2718-4327

ул. Академика Павлова, д. 9, Санкт-Петербург 197376

Nadezhda V. Muzhikina – MD, PhD, Head of Center for Epileptology and Video-EEG Monitoring

WoS ResearcherID: CAH-2597-2022; RSCI SPIN-code: 2718-4327

9 Academician Pavlov Str., Saint Petersburg 197376

zaratustra-e@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0002-7046-704XКоролеваН. Ю.KorolevaN. Yu.

Королева Надежда Юрьевна – научный сотрудник лаборатории стереотаксических методов, руководитель Центра эпилептологии и видео-ЭЭГ-мониторинга

РИНЦ SPIN-код: 7016-9057

ул. Академика Павлова, д. 9, Санкт-Петербург 197376

Nadezhda Yu. Koroleva – Researcher, Laboratory of Stereotactic Methods, Executive of Center for Epileptology and Video-EEG Monitoring

RSCI SPIN-code: 7016-9057

9 Academician Pavlov Str., Saint Petersburg 197376

https://orcid.org/0000-0002-1586-216XКасумовВ. Р.KasumovV. R.

Касумов Вугар Рауфович – д.м.н, профессор кафедры неврологии, нейрохирургии и медицинской генетики

РИНЦ SPIN-код: 2118-4417

ул. Литовская, д. 2, Санкт-Петербург 194100

Vugar R. Kasumov – Dr. Med. Sc., Professor, Chair of Neurology, Neurosurgery and Medical Genetics

RSCI SPIN-code: 2118-4417

2 Litovskaya Str., Saint Petersburg 194100

https://orcid.org/0000-0002-4458-2116ПушнойП. В.PushnoyP. V.

Пушной Павел Владимирович – заведующий отделением неврологии и эпилептологии

ул. 6-я Советская, д. 24-26/19-21, Санкт-Петербург 194100

Pavel V. Pushnoy – Head of Department of Neurology and Epileptology, Sergey Berezin Medical Institute

24-26/19-21 6th Sovietskaya Str., Saint Petersburg 194100

https://orcid.org/0000-0003-3527-7205КоротковА. Д.KorotkovA. D.

Коротков Александр Дмитриевич – к.м.н., старший научный сотрудник лаборатории нейровизуализации

WoS ResearcherID: K-3652-2018; Scopus Author ID: 7103063229; РИНЦ SPIN-код: 6515-2014

ул. Академика Павлова, д. 9, Санкт-Петербург 197376

Alexander D. Korotkov – MD, PhD, Senior Researcher, Laboratory of Neuroimaging

WoS ResearcherID: K-3652-2018; Scopus Author ID: 7103063229; RSCI SPIN-code: 6515-2014

9 Academician Pavlov Str., Saint Petersburg 197376

https://orcid.org/0000-0002-8966-4107КотоминИ. А.KotominI. A.

Котомин Иван Александрович – инженер ПЭТ/КТ отделения лучевой диагностики

Scopus Author ID: 57211890254; РИНЦ SPIN-код: 1127-0808

ул. Академика Павлова, д. 9, Санкт-Петербург 197376

Ivan A. Kotomin – PET/CT Engineer, Radiology Department

Scopus Author ID: 57211890254; RSCI SPIN-code: 1127-0808

9 Academician Pavlov Str., Saint Petersburg 197376

https://orcid.org/0000-0003-3409-6293КиреевМ. В.KireevM. V.

Киреев Максим Владимирович – д.б.н., старший научный сотрудник лаборатории нейровизуализации

WoS ResearcherID: I-2319-2014; Scopus Author ID: 23091140300; РИНЦ SPIN-код: 4699-8496

ул. Академика Павлова, д. 9, Санкт-Петербург 197376

Maxim V. Kireev – Dr. Biol. Sc., Senior Researcher, Laboratory of Neuroimaging

WoS ResearcherID: I-2319-2014; Scopus Author ID: 23091140300; RSCI SPIN-code: 4699-8496

9 Academician Pavlov Str., Saint Petersburg 197376

Федеральное государственное бюджетное учреждение науки «Институт мозга человека им. Н. П. Бехтеревой» Российской академии наукРоссияBechtereva Institute of Human Brain, Russian Academy of SciencesRussian FederationФедеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего профессионального образования «Санкт-Петербургский государственный педиатрический медицинский университет»РоссияSaint Petersburg State Pediatric Medical UniversityRussian FederationМедицинский институт им. Березина СергеяРоссияSergey Berezin Medical InstituteRussian Federation202218012023144344354Copyright © Muzhikina N.V., Koroleva N.Y., Kasumov V.R., Pushnoy P.V., Korotkov A.D., Kotomin I.A., Kireev M.V., 20232023Мужикина Н.В., Королева Н.Ю., Касумов В.Р., Пушной П.В., Коротков А.Д., Котомин И.А., Киреев М.В.Muzhikina N.V., Koroleva N.Y., Kasumov V.R., Pushnoy P.V., Korotkov A.D., Kotomin I.A., Kireev M.V.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.epilepsia.su/jour/article/view/846

A clinical case of a patient with pharmacoresistant epilepsy due to focal cortical dysplasia (PCD) directly adjacent to the speech zone in the left temporal region is presented. The diagnostic search and transition from MRI-negative form to structural focal epilepsy progressed for more than 6 years. It was accounted for by the fact that type IIa vs. IIb FCD is visualized much worse, magnetic resonance imaging (MRI) signs of type IIa FCD are not so prominent, so that this type of dysplasia is often omitted. Functional research methods in epileptology, such as video-electroencephalography monitoring, brain positron emission tomography with 18F-fluorodeoxyglucose, functional MRI of speech zones, allow to more accurately verify the form of epilepsy and determine a scope of surgical treatment. Surgical intervention in carefully selected patients may contribute to favorable outcome of epilepsy (Engel 1, 51-months follow-up), which will lead to improved quality of life.

Представлен клинический случай пациентки с фармакорезистентной эпилепсией вследствие фокальной корковой дисплазии (ФКД), прилежащей непосредственно к речевой зоне в левой височной области. Диагностический поиск и переход от МРТ-негативной формы эпилепсии до структурной фокальной занял более 6 лет. Это обусловлено тем, что тип IIa ФКД визуализируется значительно хуже, чем тип IIb, МРТ-признаки IIa типа ФКД не столь впечатляю щие и данный тип дисплазии нередко пропускается. Функциональные методы исследования в эпилептологии, такие как видеоэлектроэнцефалографический мониторинг, позитронно-эмиссионная томография головного мозга с 18F-фтордезоксиглюкозой, функциональная магнитно-резонансная томография (МРТ) речевых зон, позволяют более точно верифицировать форму эпилепсии и определиться с объемом оперативного лечения. Хирургическое вмешательство у тщательно отобранных пациентов может способствовать благоприятному исходу эпилепсии (класс I по классификации Engel, период наблюдения после операции 51 мес), что приведет к улучшению качества жизни.

фокальная корковая дисплазияфармакорезистентная эпилепсияэлектроэнцефалографияЭЭГвидео-ЭЭГ-мониторингпозитронно-эмиссионная томографияПЭТмагнитно-резонансная томографияМРТфункциональная МРТ речевых зонfocal cortical dysplasiadrug-resistant epilepsyelectroencephalographyEEGvideo-EEG monitoringpositron emission tomographyPETmagnetic resonance imagingMRIfunctional MRI of speech zonesReferencesFauser S., Huppertz H.J., Bast T., et al. Clinical characteristics in focal cortical dysplasia: a retrospective evaluation in a series of 120 patients. Brain. 2006; 129 (Pt. 7): 1907–16. https://doi.org/10.1093/brain/awl133.Fauser S., Huppertz H.J., Bast T., et al. Clinical characteristics in focal cortical dysplasia: a retrospective evaluation in a series of 120 patients. Brain. 2006; 129 (Pt. 7): 1907–16. https://doi.org/10.1093/brain/awl133.Chen J., Huang Z., Li L., et al. Histological type of focal cortical dysplasia is associated with the risk of postsurgical seizure in children and adolescents. Ther Clin Risk Manag. 2019; 15: 877–84. https://doi.org/10.2147/TCRM.S203039.Chen J., Huang Z., Li L., et al. Histological type of focal cortical dysplasia is associated with the risk of postsurgical seizure in children and adolescents. Ther Clin Risk Manag. 2019; 15: 877–84. https://doi.org/10.2147/TCRM.S203039.Мухин К.Ю. Фокальные кортикальные дисплазии: клинико-электро-нейровизуализационные характеристики. Русский журнал детской неврологии. 2016; 11 (2): 8–24. https://doi.org/10.17650/2073-8803-2016-11-2-8-24.Mukhin K.Yu. Focal cortical dysplasias: clinical and electroneuroimaging characteristics. Russian Journal of Child Neurology. 2016; 11 (2): 8–24 (in Russ.). https://doi.org/10.17650/2073-8803-2016-11-2-8-24.Taylor D.C., Falconer M.A., Bruton C.J., Corsellis J.A. Focal dysplasia of the cerebral cortex in epilepsy. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 1971; 34 (4): 369–87. https://doi.org/10.1136/jnnp.34.4.369.Taylor D.C., Falconer M.A., Bruton C.J., Corsellis J.A. Focal dysplasia of the cerebral cortex in epilepsy. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 1971; 34 (4): 369–87. https://doi.org/10.1136/jnnp.34.4.369.Kim S.H., Choi J. Pathological classification of focal cortical dysplasia (FCD): personal comments for well understanding FCD classification. J Korean Neurosurg Soc. 2019; 62 (3): 288–95. https://doi.org/10.3340/jkns.2019.0025.Kim S.H., Choi J. Pathological classification of focal cortical dysplasia (FCD): personal comments for well understanding FCD classification. J Korean Neurosurg Soc. 2019; 62 (3): 288–95. https://doi.org/10.3340/jkns.2019.0025.Palmini A., Najm I., Avanzini G., et al. Terminology and classification of the cortical dysplasias. Neurology. 2004; 62 (6 Suppl. 3): S2–8. https://doi.org/10.1212/01.wnl.0000114507.30388.7e.Palmini A., Najm I., Avanzini G., et al. Terminology and classification of the cortical dysplasias. Neurology. 2004; 62 (6 Suppl. 3): S2–8. https://doi.org/10.1212/01.wnl.0000114507.30388.7e.Kuzniecky R. Focal cortical dysplasia and related variants. In: Shorvon S., Andermann F., Guerrini R. (Eds.) The causes of epilepsy. Common and uncommon causes in adults and children. N.Y.: Cambridge Medicine; 2011: 293–7. https://doi.org/10.1017/cbo9780511921001.047.Kuzniecky R. Focal cortical dysplasia and related variants. In: Shorvon S., Andermann F., Guerrini R. (Eds.) The causes of epilepsy. Common and uncommon causes in adults and children. N.Y.: Cambridge Medicine; 2011: 293–7. https://doi.org/10.1017/cbo9780511921001.047.Blümcke I., Thom M., Aronica E., et al. The clinicopathologic spectrum of focal cortical dysplasias: a consensus classification proposed by an ad hoc Task Force of the ILAE Diagnostic Methods Commission. Epilepsia. 2011; 52 (1): 158–74. https://doi.org/10.1111/j.1528-1167.2010.02777.x.Blümcke I., Thom M., Aronica E., et al. The clinicopathologic spectrum of focal cortical dysplasias: a consensus classification proposed by an ad hoc Task Force of the ILAE Diagnostic Methods Commission. Epilepsia. 2011; 52 (1): 158–74. https://doi.org/10.1111/j.1528-1167.2010.02777.x.Blümcke I., Sarnat H.B., Coras R. Surgical neuropathology of focal epilepsies: textbook and atlas. Paris: John Libbey Eurotext; 2015: 158 pp. https://doi.org/10.1111/nan.12343.Blümcke I., Sarnat H.B., Coras R. Surgical neuropathology of focal epilepsies: textbook and atlas. Paris: John Libbey Eurotext; 2015: 158 pp. https://doi.org/10.1111/nan.12343.Duchowny M. Clinical, functional and neurophysiologic assessment of dysplastic cortical networks: implications for cortical functioning and surgical management. Epilepsia. 2009; 50 (Suppl. 9): 19–27. https://doi.org/10.1111/j.1528-1167.2009.02291.x.Duchowny M. Clinical, functional and neurophysiologic assessment of dysplastic cortical networks: implications for cortical functioning and surgical management. Epilepsia. 2009; 50 (Suppl. 9): 19–27. https://doi.org/10.1111/j.1528-1167.2009.02291.x.Barkovich A.J., Guerrini R., Kuzniecky R.I., et al. A developmental and genetic classification for malformations of cortical development: update 2012. Brain. 2012; 135 (Pt. 5): 1348–69. https://doi.org/10.1093/brain/aws019.Barkovich A.J., Guerrini R., Kuzniecky R.I., et al. A developmental and genetic classification for malformations of cortical development: update 2012. Brain. 2012; 135 (Pt. 5): 1348–69. https://doi.org/10.1093/brain/aws019.Cepeda C., Andre V.M., Hauptman J.S., et al. Enhanded GABAergic network and receptor function in pediatric cortical dysplasia type IIb compared with tuberous sclerosis complex. Neurobiol Dis. 2012; 45 (1): 310–21. https://doi.org/10.1016/j.nbd.2011.08.015.Cepeda C., Andre V.M., Hauptman J.S., et al. Enhanded GABAergic network and receptor function in pediatric cortical dysplasia type IIb compared with tuberous sclerosis complex. Neurobiol Dis. 2012; 45 (1): 310–21. https://doi.org/10.1016/j.nbd.2011.08.015.Holthausen H., Piper T., Winkler P., et al. Electro-clinical-pathological correlations in focal cortical dysplasia (FCD) at young ages. Childs Nerv Syst. 2014; 30 (12): 2015–26. https://doi.org/10.1007/s00381-014-2549-6.Holthausen H., Piper T., Winkler P., et al. Electro-clinical-pathological correlations in focal cortical dysplasia (FCD) at young ages. Childs Nerv Syst. 2014; 30 (12): 2015–26. https://doi.org/10.1007/s00381-014-2549-6.Медведев С.В., Скворцова Т.Ю., Красикова Р.Н. ПЭТ в России: позитронно-эмисионная томография в клинике и физиологии. СПб.; 2008: 318 с.Medvedev S.V., Skvortsova T.Yu., Krasikova R.N. PET in Russia: positron emission tomography in the clinic and physiology. Saint-Petersburg; 2008: 318 pp. (in Russ.).Gene M., Brennan N.P., Holodny A.I. Patient preparation and paradigm design in fMRI. Neuroimaging Clin N Am. 2021; 31 (1): 11–21. https://doi.org/10.1016/j.nic.2020.09.007.Gene M., Brennan N.P., Holodny A.I. Patient preparation and paradigm design in fMRI. Neuroimaging Clin N Am. 2021; 31 (1): 11–21. https://doi.org/10.1016/j.nic.2020.09.007.Donkels C., Peters M., Fariña Núñez M.T., et al. Oligodendrocyte lineage and myelination are compromised in the gray matter of focal cortical dysplasia type IIa. Epilepsia. 2020; 61 (1): 171–84. https://doi.org/10.1111/epi.16415.Donkels C., Peters M., Fariña Núñez M.T., et al. Oligodendrocyte lineage and myelination are compromised in the gray matter of focal cortical dysplasia type IIa. Epilepsia. 2020; 61 (1): 171–84. https://doi.org/10.1111/epi.16415.Isler C., Kucukyuruk B., Ozkara C., et al. Comparison of clinical features and surgical outcome in focal cortical dysplasia type 1 and type 2. Epilepsy Res. 2017; 136: 130–6. https://doi.org/10.1016/j.eplepsyres.2017.08.008.Isler C., Kucukyuruk B., Ozkara C., et al. Comparison of clinical features and surgical outcome in focal cortical dysplasia type 1 and type 2. Epilepsy Res. 2017; 136: 130–6. https://doi.org/10.1016/j.eplepsyres.2017.08.008.Korkar G.H., Isnard J., Montavont A., et al. Awake craniotomy for epilepsy surgery on eloquent speech areas: a single-centre experience. Epileptic Disord. 2021; 23 (2): 347–56. https://doi.org/10.1684/epd.2021.1275.Korkar G.H., Isnard J., Montavont A., et al. Awake craniotomy for epilepsy surgery on eloquent speech areas: a single-centre experience. Epileptic Disord. 2021; 23 (2): 347–56. https://doi.org/10.1684/epd.2021.1275.Tyndall A.J., Reinhardt J., Tronnier V., et al. Presurgical motor, somatosensory and language fMRI: technical feasibility and limitations in 491 patients over 13 years. Eur Radiol. 2017; 27 (1): 267–8. https://doi.org/10.1007/s00330-016-4369-4.Tyndall A.J., Reinhardt J., Tronnier V., et al. Presurgical motor, somatosensory and language fMRI: technical feasibility and limitations in 491 patients over 13 years. Eur Radiol. 2017; 27 (1): 267–8. https://doi.org/10.1007/s00330-016-4369-4.Minkin K., Gabrovski K., Karazapryanov P., et al. Awake epilepsy surgery in patients with focal cortical dysplasia. World Neurosurg. 2021; 151: e257–64. https://doi.org/10.1016/j.wneu.2021.04.021.Minkin K., Gabrovski K., Karazapryanov P., et al. Awake epilepsy surgery in patients with focal cortical dysplasia. World Neurosurg. 2021; 151: e257–64. https://doi.org/10.1016/j.wneu.2021.04.021.Маматханов M.P., Касумов В.Р., Куралбаев А.К. и др. Хирургическое лечение эпилепсии и его результаты. Вестник новых медицинских технологий. 2017; 24 (2): 44–54. https://doi.org/10.12737/article_5947cd56962196.53541882.Mamatkhanov M.R., Kasumov V.R., Kuralbaev A.K., et al. Surgical treatment of epilepsy and its results. Journal of New Medical Technologies. 2017; 24 (2): 44–54 (in Russ.). https://doi.org/10.12737/article_5947cd56962196.53541882.Асатрян Э.А., Абрамов К.Б., Тадевосян А.Р. и др. Современные проблемы хирургии эпилепсии. Вестник неврологии, психиатрии и нейрохирургии. 2017; (3): 36–48.Asatryan A.R., Abramov K.B., Tadevosyan A.R., et al. Current issues of epilepsy surgery. Bulletin of Neurology, Psychiatry and Neurosurgery. 2017; (3): 36–48 (in Russ.).

The authors declare that there are no conflicts of interest present.